Provinsi Aceh menduduki peringkat kedua penderita filariasis yaitu sebanyak 2.375 kasus. Sanitasi lingkungan dan perilaku sehat merupakan faktor paling berpengaruh terhadap kejadian filariasis karena berkaitan dengan perkembangbiakkan nyamuk yang merupakan vektor perantara. Kabupaten Aceh Tamiang merupakan salah satu daerah endemis filariasis dengan kasus pada tahun 2015 sebanyak 37 orang yang terdiri atas laki-laki 25 orang dan perempuan 12 orang dengan rentang usia dari 27 sampai dengan 77 tahun. Penelitian ini bertujuan untuk mengetahui hubungan sanitasi lingkungan dan perilaku sehat dengan kejadian filariasis di Kabupaten Aceh Tamiang tahun 2016. Desain penelitian cross sectional dengan sampel 100 orang diambil dengan cara proportional random sampling. Pengumpulan data menggunakan kuesioner dilakukan selama 12 hari dari tanggal 6-18 Juni 2016 di Wilayah Kabupaten Aceh Tamiang. Hasil penelitian menunjukkan terdapat ada hubungan yang signifikan antara sanitasi lingkungan (p = 0,007) dan perilaku sehat (p = 0,004) dengan kejadian filariasis. Penulis menyarankan agar Dinas Kesehatan bersama dengan petugas kesehatan lingkungan yang bertugas di seluruh Puskesmas di Kabupaten Aceh Tamiang untuk mempromosikan pendidikan kesehatan tentang filariasis dan mendorong masyarakat untuk meminum obat filariasis setiap tahun selama 5 tahun.