Latar Belakang: Skizofrenia suatu penyakit yang mempengaruhi otak dan menyebabkan timbulnya pikiran, persepsi, emosi, gerakan, dan perilaku yang aneh dan terganggu. Menurut WHO diperkiraan sekitar 450 juta orang didunia yang mengalami gangguan jiwa, di Indonesia diperkirakan terlihat bahwa secara Nasional terdapat 11.6% penduduk Indonesia yang mengalami Gangguan Mental Berat (Skizofrenia) atau secara absolute terdapat 400 ribu jiwa. Metode: Penelitian ini bertujuan untuk mengetahui hubungan pengetahuan dan perilaku dengan peran keluarga dalam melakukan perawatan pasien skizofrenia diPoli Jiwa Rumah Sakit Jiwa Daerah Provinsi Jambi Tahun 2016. Penelitian dilakukan di Poli Jiwa RSJD, dengan jumlah sampel 75 orang, desain penelitian adalah cross sectional dengan Teknik sampel accidental sampling. Pengambilan data dilakukan dengan menggunakan kuesioner, dianalisa secara univariat dan bivariat dengan uji chi-square. Hasil: Hasil penelitian dengan uji Hi-square dengan tingkat kemaknaan sebesar 5% didapatkan ada hubungan pengetahuan keluarga dengan peran keluarga dalam melakukan perawatan pasien skizofreania dengan nilai p-value = 0.022 (p<0.05). Ada hubungan perilaku keluarga dengan peran keluarga dalam melakukan perawatan pasien skizofrenia dengan nilai p-value = 0.017 (p<0.05). Maka dapat disimpulkan bahwa ada hubungan antara pengetahuan dan perilaku dengan peran keluarga dalam melakukan perawatan pasien skizofrenia di Poli Jiwa Rumah Sakit Jiwa Daerah Provinsi Jambi Tahun 2016. Kesimpulan: Adanya peningkatan pengetahuan dan perilaku keluarga mengenai cara merawat pasien skizofrenia dengan mengikuti penyuluhan serta meningkatkan motivasi pasien dan keluarga untuk melakukan perawatan yang tepat dalam upaya pencegahan kekambuhan skizofrenia.   kata kunci : Pengetahuan, perilaku, Peran keluarga, Skizofrenia